Osman Yüksel, Ömer Şakrak, Ertan Tatlıcıoğlu, Tolga Şahin, Hasan Bostancı

Gazi Üniversitesi Tıp Fakültesi, Genel Cerrahi AD, ANKARA

Özet

Cholecystoduodenal fistulae is a rare clinical entity resulting from the inflammation of the gallbladder. Preoperative diagnosis of this clinical entity is difficult due to the obscure clinical picture and is frequently established intraoperatively. Since preoperative diagnosis of the clinical entity is hard during planning the surgical treatment, one should consider all its aspects including malignancy. In this report we present three distinct cases with cholecystoduodenal fistulae that were diagnosed intraoperatively. We aimed to discuss the diagnostic approach and the treatment modalities available in the guidance of the current literature.

Anahtar Kelimeler: Cholecystoduodenal fistulae, preoperative diagnosis, surgical treatment

Giriş

Spontan internal biliyer fistül oranları otopsi serilerinde %0.1-0.5 oranında bulunurken geniş kolesistektomi serilerinde sıklık %1.2-5 arasında değişmektedir[1]. İzole bir biliyoenterik fistül olan kolesistoduodenal fistül, internal biliyer fistüllerin yaklaşık olarak %51'ini oluşturur[1]. Literatürde en sık safra taşı ileusu ile birlikteliği olan bu fistüllerde kolanjit ve Bouveret sendromu gibi problemler görülebilmektedir[2].

Kolesistoduodenal fistüller tanısal zorluklar ve klinik belirsizlikler nedeniyle çoğunlukla ameliyat esnasında saptanırlar[1,3-5]. Akut ve kronik inflamasyon sonrası bölgesel anatomide gelişen düzensizlikler, açık veya laparoskopik girişimler esnasında yaşanılan zorlukların temel nedenidir. Bu açıdan bakıldığında bu tip fistüllerde ameliyat öncesinde tanısal doğruluğun sağlanması ve terapotik yaklaşımların seçilmesi son derece önemlidir.

Biz de bu çalışmada kolesistoduodenal fistül tanısı konulan üç olguda tanı ve tedavi aşamalarında karşılaşılabilecek güçlükleri literatür bilgileri eşliğinde tartışmayı amaçladık.

Olgu Sunumu

1. Olgu

74 yaşında, ara sıra olan karın ağrısı şikayetleri ile gelen kadın hastanın, fizik muayenesinde sağ üst kadranda hassasiyeti mevcuttu. Hastanın laboratuar incelemelerinde beyaz küre (BK) 10000/μl, alkalen fosfataz (ALP) 160 IU/l, total bilirubin (TB) 2.1 mg/dl, direkt bilirubin (DB) 1.1 mg/dl olarak saptandı. Yapılan karın ultrasonografisinde (US) safra kesesi kontrakte ve kese içinde çok sayıda taş tespit edildi. Koledok en geniş yerinde 11 mm olarak ölçüldü. İntrahepatik safra yolları belirgin olarak genişlemişti. Hastaya acil şartlarda endoskopik retrograd kolanjiopankreatografi (ERKP) yapıldı; koledokta çok sayıda taş izlendi ve taşlar duodenuma düşürüldü. ERKP'den 6 saat sonra hasta laparoskopik girişimi yapıldı. Ameliyatta duodenumla safra kesesi arasında yoğun yapışıklıkların olduğu gözlendi ve açık cerrahiye geçildi. Diseksiyonda yoğun yapışıklık olarak düşünülen alanın kolesistoduodenal fistül olduğu anlaşıldı. Kolesistektomi gerçekleştirildikten sonra duodenumdaki defekt primer olarak onarıldı. Hastanın postoperatif seyrinde herhangi bir problemle karşılaşılmadı.

2. Olgu

62 yaşında, akut kolesistit nedeniyle dış merkezde acil şartlarda ameliyat edilen erkek hastanın ameliyat bulgularında safra kesesinin çevre dokulara ileri derecede yapışık olduğu saptanmış ve malignite şüphesiyle ameliyata son verilmiştir. Merkezimize sevk edilen hastanın fizik muayenesinde sağ subkostal kesi dışında bir bulgu yoktu. Hastanın laboratuar bulguları ve tümör belirleyicilerinde herhangi bir anormallik tespit edilmedi. Yapılan karın US ve karın bilgisayarlı tomografisinde (BT) safra kesesinin kontrakte olduğu ve duodenum 2. kısmıyla yakın ilişki gösterdiği saptandı. Malignite kuşkusunun dışlanamadığı görüntülerde kolesistoduodenal fistül olabileceği düşünülerek hasta ilk girişimden 3 gün sonra ameliyata alındı. Ameliyatta yoğun yangısal yapışıklıklar ayrıldıktan sonra safra kesesi ve duodenum arasında fistül gözlendi. Kolesistektomi sonrası frozen incelemesi yapılan hastada malignite tespit edilmedi. Duodenumdaki defekt primer olarak onarıldı. Postoperatif herhangi bir problem gözlenmedi.

3. Olgu

48 yaşında kadın hasta karın ağrısı, bulantı ve kusma yakınmaları ile acilen hastanemize başvurdu. Laboratuar bulgularında BK 12000/μl idi. İlk yapılan karın US'de safra kesesi duvar kalınlığı 6 mm olarak bulundu. Akut kolesistit düşünülerek tıbbi tedavi planlandı. 10 hafta sonra hastanın hikayesinde epigastrik ağrı ve bulantı yakınmalarının olması nedeniyle üst gastrointestinal sistem endoskopisi yapıldı. Endoskopide Helicobacter pylori ile ilişkili pangastrit saptandı. Hastaya 2 haftalık tedavi verildi. Aynı dönemde yapılan karın US'nin yeterli olmaması üzerine hastaya BT yapıldı. Tomografide malign bir patoloji veya kolesistit komplikasyonunu düşündürecek herhangi bir bulgu saptanmadı (Resim 1,2). Hastaya ilk başvurudan 16 hafta sonra laparoskopik kolesistektomi planlandı. Laparoskopide safra kesesinin çevre dokulara ileri derecede yapışık olduğu gözlendi ve açığa dönüldü. Kolesistektomiye fundustan başlandı ve antegrad olarak devam edildi. Safra kesesi ve duodenum arasında yoğun yapışıklıklar mevcuttu. Diseksiyonda duodenum lümeninin safra kesesinin hartman poşu ile devam ettiği görüldü. Kolesistektomi tamamlandıktan sonra duodenum duvarında çapı 15 mm olan fistül ağzı primer olarak onarıldı ve duodenum duvarının yangısal durumu da dikkate alınarak beslenme jejunostomisi konuldu. Postoperatif takiplerde herhangi bir problemle karşılaşılmadı.

Her üç olguda da histopatolojik tanı kronik kolesistit olarak rapor edildi.

Tartışma

Kronik safra kesesi hastalıklarının önemli bir komplikasyonu olan biliyoenterik fistüller genellikle yoğun inflamasyona sekonder olarak gelişirler. Sıklıkla safra kesesinde taşla birlikte olan inflamasyon alanının, en yakın olan barsak duvarında oluşturduğu erozyon sonrasında oluşan bu tip fistüller, bazen de peptik ülserin barsak duvarına penetre olması sonucunda oluşabilirler. Safra kesesi; duodenum, mide ve kolon gibi organlara sıklıkla fistülüze olabilir. Burada temel mekanizma kitle etkisi ve sekonder gelişen inflamasyonla iki içi boş organ arasında anormal epitelyal bağlantının gelişmesidir[6-8]. Literatürde biliyoenterik fistüllerle ilgili çalışmalar incelendiğinde sadece iki klinik serinin olduğu görülür. Bu iki çalışmada da fistüllerin %80-100'ünde ana sebep olarak kronik taşlı kolesistit tespit edilmiştir. Atlı ve ark.[8]'nın yaptığı çalışmada %8 olguda sebep peptik ülser olarak saptanmıştır. Bu sebeplerin yanında daha az sıklıkta görülen maligniteyle ilişkili fistüller de oluşabilmektedir[9]. Yamashita ve ark.[10] inceledikleri 33 olguluk serilerinde toplam 2 hastada maligniteye sekonder gelişen kolesistoduodenal fistül olgusu bildirmişlerdir. Literatürde maligniteye bağlı internal biliyer fistüllerin pankreas, mide ve safra yollarındaki malignitelere bağlı geliştiğini gösteren çalışmaların yanı sıra, malign melanom gibi nadir sebeplere bağlı geliştiğini bildiren çalışmalar da vardır[11-13]. Bu çalışmada ise kolesistoduodenal fistüllerin her üç olguda da kronik kolesistit tablosuna bağlı olarak geliştiği saptanmıştır. Kolesistoduodenal fistüllerde preoperatif dönemde genellikle spesifik semptomlar görülmez. Başvurulan görüntüleme yöntemleri de tanı koymada sıklıkla yetersiz kalır. Bu nedenledir ki bu tip fistüller genellikle ameliyat esnasında rastlantısal olarak saptanırlar. Preoperatif tanısı genelde zorluk gösteren bu tip fistüllerde kolesistoduodenal fistül olasılığı üzerinde yoğunlaşma tanıda, belki de, en önemli basamak sayılır[1,3-5].

Preoperatif dönemde direkt karın grafileri, US, BT, endoskopi ve ERKP tanı aşamasında kullanılması gereken tetkiklerdir[14,15]. Direkt karın grafilerinde enterik sistemde safra taşı gözlenmesi, ana safra kanallarının gözlenmemesi veya daha önce biliyer sistemle ilgili girişim geçirmemiş hastalarda pnömobilia gelişmesi patognomoniktir ve şüphe uyandırıcı olabilir[16,17]. Sunulan ilk olguda karın grafisinde safra yollarında pnömobilia gözlenmesine rağmen grafi ERKP sonrasında çekildiği için bilioenterik fistül düşünülmedi. Üçüncü olguda ise BT'de safra kesesi ve duodenum arasında sınırları net ayırt edilemeyen bir alan gözlenmesine rağmen net olarak fistül gösterilemedi. Ancak geriye dönük olarak postoperatif dönemde BT tekrar değerlendirildiğinde değerlendirmenin yetersiz olduğu kanaatine varıldı. Bu nedenle bu tür olgularda klinisyen radyolog iletişiminin önemli olduğunu vurgulamak gerekir.

Tanıda kullanılan görüntüleme yöntemleri ile preoperatif tanıda doğruluk oranları yükseltilebilmektedir. Kuo ve arkadaşlarının yaptığı çalışmada 2 olgu sunumu gerçekleştirilmiş ve buradaki preoperatif tanı oranı %100 olarak bildirilmiştir[18]. Uzun dönem takiplerle yüksek olgu sayısı sunan serilerde ise preoperatif tanı oranları %18-20 oranında bildirilmektedir[7,8]. Bu çalışmada ise hiçbir olguda kolesistoduodenal fistül tanısı preoperatif dönemde konulamamıştır.

Literatürde preoperatif tanısı konulan kolesistoduodenal fistüllerde endoskopik sfinkterotomi (EST) sonrasında laparoskopik kolesistofistülektominin uygun bir yaklaşım olduğu ortaya konulmaktadır[19,20]. Bunun yanında özellikle tanısı konulmuş fistüllerde laparoskopik yaklaşım için fistül mevcudiyetinin artık bir kontr-endikasyon teşkil etmediği belirtilmektedir[1,3-5]. Ameliyat esnasında kolesistoduodenal fistülün tespit edilmesi, laparoskopik kolesistektomide açığa geçiş nedenlerinden birini oluşturabilir[21,22]. Bu çalışmada da özellikle preoperatif dönemde tanıda yaşanan zorluklar nedeniyle iki hastada ameliyata laparoskopik başlanılmasına rağmen açığa dönülmüştür. Tedavi aşamasında önemli nokta ameliyat öncesi dönemde konulabilecek doğru tanıdır. Böylece tedavi stratejisi daha net ve planlı bir temelde belirlenecektir. Laparoskopik veya açık girişimlerde kolesistektomiyi takiben intestinal sistemdeki defektler primer olarak onarılmaktadır[7,8,14]. Sunulan olgularda kolesistoduodenal fistüle ait duodenal defektler kolesistektomiyi takiben primer olarak onarıldı ve iyileşme sağlandı. Ancak duodenumdaki fistül çapının 10 mm'den büyük olduğu olgularda duodenumdaki yangısal durum da göz önünde bulundurularak postoperatif erken dönemde enteral veya parenteral beslenme uygulanabilir[23]. Üçüncü olguda bu olasılıklar ve mevcut klinik durum nedeniyle enteral beslenme uygulanmıştır.

Sonuç olarak kolelitiazis nedeniyle laparoskopik girişimlerin arttığı günümüzde bu alanda uğraşan hekimler nadirde olsa atlanmış kolesistoduodenal fistül gibi primer hastalığın oldukça ciddi bir komplikasyonuyla karşılaşma ihtimaline açık olmalıdır. Hikayesinde kolesistit atakları olan hastalarda safra yollarına yönelik yapılan tetkikler özenle seçilmeli ve en küçük şüphede safra kanalları görüntülenmelidir. Tedavi girişimi hastanın klinik durumu ve nadiren malignite ihtimali de göz önünde tutularak en uygun ve en erken koşullarda seçilmelidir.

Kaynaklar

  1. Stull JR, Thomford NR. Biliary intestinal fistula. Am J Surg, 1970; 120: 27-31.
  2. Rodriguez Romano D, Moreno Gonzalez E, Jimenez Romero C, et al. Duodenal obstruction by gallstones (Bouveret's syndrome). Presentation of a new case and literature review. Hepatogastroenterology, 1997; 44: 1351-1355.
  3. Velez M, Mule J, Brandon J, et al. Laparoscopic repair of a cholecystoduodenal fistula. Surg Endosc, 1991; 5: 221-223.
  4. Sharma A, Sullivan M, English H, et al. Laparoscopic repair of cholecystoduodenal fistulae. Surg Laparosc Endosc, 1994; 4: 433-435.
  5. Carlei F, Lezoche E, Lomanto D, et al. Cholecystoenteric fistula is not a contraindication for laparoscopic cholecystectomy: report of five cases treated by laparoscopic approach. Surg Laparosc Endosc, 1997; 7: 403-406.
  6. Sandbichler P, Konigsrainer A, Steiner E. Gallstone ileus. Deutsch Med Wochenschr, 1987; 112: 1079-1081.
  7. Stagnitti F, Mongardini M, Schillaci F, Dall'Olio D, De Pascalis M, Natalini E. Spontaneous biliodigestive fistulae. The clinical considerations, surgical treatment and complications G Chir, 2000; 21: 110-117.
  8. Atli AO, Coskun T, Ozenc A, Hersek E. Biliary enteric fistulas. Int Surg, 1997; 82: 280-283.
  9. Bianchetti D, Drouot E, Sala JJ, Mabille JP.Bilio-digestive fistula with an unusual etiology. J Radiol, 1993; 74: 275-278.
  10. Yamashita H, Chijiiwa K, Ogawa Y, Kuroki S, Tanaka M. The internal biliary fistula--reappraisal of incidence, type, diagnosis and management of 33 consecutive cases. HPB Surg, 1997; 10: 143-147.
  11. Le Corguille M, Levy P, Ponsot P, Sibert A, Hammel P, Ruszniewski P. Intraductal papillary mucinous tumor with pancreatobiliary and pancreatodigestive fistulae: a case report. Gastroenterol Clin Biol, 2002; 26: 1172-1174.
  12. Radin DR, Santiago EM.Cholecystoduodenal fistula due to pancreatic carcinoma: CT diagnosis. J Comput Assist Tomogr 1986; 10: 149-150.
  13. Larmi TK. Malignant melanoma of the gallbladder. Report of a case resulting in an externalbiliary fistula. Acta Chir Scand, 1960; 119: 502-505.
  14. Chikamori F, Okumiya K, Inoue A, Kuniyoshi N. Laparoscopic cholecystofistulectomy for preoperatively diagnosed cholecystoduodenal fistulae. J Gastroenterol, 2001; 36: 125-128.
  15. Baron TH, Farnell MB, Leroy AJ. Endoscopic transpapillary gallbladder drainage for closure of calculous gallbladder perforation and cholecystoduodenal fistula. Gastrointest Endosc, 2002; 56: 753-755.
  16. O'Donoghue G. Cholecystocolic fistula and large bowel obstruction due to gallstone ileus Arch Surg, 2003; 138: 1393.
  17. Outomuro J, Serena A, Campos L, Pineda JR, Montes. Nonvisualization of the common bile duct and normal biliary to bowel transit: an indirect sign of bilioenteric fistula. Clin Nucl Med, 2000; 25: 309-311.
  18. Kuo KK, Sheen PC, Chang SC, Chen JS, Lee KT, Cham CM. Spontaneous multiple cholecystoenteric fistulas-a case report. Kaohsiung J Med Sci, 1999; 15: 674-678.
  19. Inoue H, Muraoka Y, Kobori Y, et al. Combination therapy of laparoscopic cholecystectomy and endoscopic transpapillary lithotripsy for both cholecystolithiasis and choledocholithiasis. Surg Endosc, 1992; 6: 246-248.
  20. Aliperti G, Edmundowicz SA, Soper NJ, Ashley SW. Combined endoscopic sphincterotomy and laparoscopic cholecystectomy in patients choledocholithiasis and cholecystolithiasis. Ann Intern Med, 1991; 115: 783-785.
  21. Garber SM, Korman J, Cosgrove JM, Cohen JR. Early laparoscopic cholecystectomy for acute cholecystitis. Surg Endosc, 1997; 11: 347-350.
  22. Bakr AA. A new modified layout for laparoscopic cholecystectomy. J Soc Laparoendosc Surg, 1997; 1: 281-283.
  23. Fang JF, Chen RJ, Lin BC. Surgical treatment and outcome after delayed diagnosis of blunt duodenal injury. Eur J Surg, 1999; 165: 133-139.